學習重點 原發性骨髓纖維化(primary myelofibrosis, PMF;舊稱 idiopathic myelofibrosis)屬於骨髓增生性腫瘤。主要特徵有三:異常巨核細胞增生、骨髓纖維化,以及肝脾髓外造血(myeloid metaplasia)。 骨髓纖維化的成因是巨核細胞與血小板釋出 PDGF、TGF-β、bFGF 等生長因子,刺激成纖維細胞增生並沉積膠原纖維。EPO 不屬於這類刺激因子。 周邊血典型表現為淚滴狀紅血球、有核紅血球(erythroblast)、幼稚髓系細胞及巨大血小板,構成 leukoerythroblastic picture。骨髓穿刺常為乾吸(dry tap)。LAP 多為正常或升高,不會下降。 PMF 約半數有 JAK2 V617F 突變,MPL W515 突變約 5%,另有 CALR 突變。診斷時須排除 BCR-ABL(BCR::ABL1)融合基因,也要排除轉移性癌症等原因造成的次發性骨髓纖維化。 脾腫大在絕大多數病人都會出現,病程後期尤其明顯。晚期常有貧血,約 10%~20% 會轉化為 AML。 核心觀念 一、骨髓纖維化的機轉 PMF 的起始病變是克隆性造血幹細胞異常,最突出的是巨核細胞增生及發育異常。增生的巨核細胞與血小板會釋出以下介質: platelet-derived growth factor(PDGF) transforming growth factor-β(TGF-β) basic fibroblast growth factor(bFGF) 這些介質促使成纖維細胞增生,並沉積細胞外膠原,正常骨髓結構因此逐漸被纖維組織取代。增生的成纖維細胞本身不是腫瘤克隆,而是受刺激後產生的反應性變化。 EPO 的主要作用是促進紅血球生成,不會刺激成纖維細胞增生而造成骨髓纖維化。 刺激纖維化的來源是巨核細胞與血小板,不是 myeloblast、monoblast、plasma cell,也不是 Fagot cell(APL/AML M3 的特徵細胞)。血小板顆粒中的 ADP、serotonin、vWF 主要參與血小板活化、凝集與黏附,並非刺激成纖維細胞增生的生長因子。 二、乾吸與骨髓檢查 骨髓被纖維組織取代後,骨髓穿刺常抽不出骨髓液,稱為 dry tap(乾吸),這時只能改做骨髓切片(活體檢查)。切片可用來評估以下項目: 細胞增生程度 巨核細胞形態 網狀纖維或膠原纖維的分級 在常見選項中,最常出現乾吸的是 myelofibrosis。惡性貧血(pernicious anemia)的骨髓雖然細胞增生旺盛,通常仍能抽出骨髓液。AML M1、M3 一般也可順利穿刺。 三、會出現骨髓纖維化的疾病 疾病與骨髓纖維化的關係 Myelofibrosis(PMF)骨髓纖維化是本病的核心病變 Polycythemia vera(PV)病程後期可進展為 post-PV MF Essential thrombocythemia(ET)病程後期可進展為 post-ET MF Refractory anemia(MDS 的一型)通常不會出現骨髓纖維化,與上列三者不同 轉移性腫瘤(乳癌、肺癌等)可造成次發性骨髓纖維化,須與 PMF 區分 疾病演進的方向是 ET、PV 轉為骨髓纖維化。PMF 不會「經常發展為 ET」,題目常把這個方向寫反。 四、周邊血與臨床表現 項目典型表現判讀重點 紅血球淚滴狀紅血球(tear drop RBC、dacrocyte);大小不一、形態不一淚滴狀紅血球是代表性變化。Target cell、spherocyte、rouleaux formation 都不是 PMF 的典型表現 有核紅血球周邊血出現 nucleated RBC(erythroblast)與髓外造血及骨髓結構破壞有關 白血球可見幼稚髓系細胞(immature myeloid cells)與有核紅血球並存,形成 leukoerythroblastic picture 血小板數量可增可減,常見巨大血小板(giant platelet、megathrombocyte)反映巨核細胞生成異常 LAP score正常或升高LAP 下降是 CML 的特徵,不是 PMF 脾臟、肝臟絕大多數病人脾腫大,病程後期更明顯;肝脾可有 myeloid metaplasia由髓外造血造成 貧血疾病晚期常見骨髓造血空間被纖維取代所致 綜合來說,PMF 的典型血象由淚滴狀紅血球+有核紅血球+幼稚髓系細胞+巨大血小板組成。題目若問「最不可能出現」或「不是典型」的血球,答案通常是 target cell。Target cell 較常見於地中海型貧血、肝臟疾病等。 五、與 CML 的鑑別及次發性纖維化 比較項目PMFCML LAP score正常或升高下降 BCR-ABL 融合基因通常沒有,確認診斷須排除陽性(Ph 染色體) 淚滴狀紅血球明顯不是特徵 不是所有骨髓纖維化都屬於原發性。轉移性乳癌、肺癌等腫瘤浸潤骨髓都可能造成纖維化,因此診斷 PMF 前必須先排除次發性原因。 六、分子生物學特徵 JAK2 V617F:PMF 最常見的突變基因,約見於一半左右的病人,不是 90% 以上(九成以上是 PV 的比例)。 MPL W515 位點突變:約 5%。 CALR 突變:多見於 JAK2 陰性的病人。 這些突變可以證明克隆性造血,但確立診斷仍須整合三方面:骨髓切片形態、分子檢驗結果、排除 BCR-ABL 及次發性原因。 七、白血病轉化 PMF 病人約 10%~20% 會轉化為急性白血病,以 acute myeloid leukemia(AML)為主。ALL、hairy cell leukemia、CLL 都不是 PMF 常見的轉化結果。 常考陷阱 把 EPO 列為致纖維化因子:PDGF、TGF-β、bFGF 會刺激成纖維細胞增生,EPO 不會。 把 ADP、serotonin、vWF 當成刺激成纖維細胞的物質:這些是血小板凝集與黏附的介質。正確答案是 PDGF。 弄錯分泌致纖維化因子的細胞:正確答案是巨核細胞與血小板,不是 myeloblast、monoblast、plasma cell 或 Fagot cell。 以為惡性貧血或 AML 最常乾吸:最常乾吸、須改做切片的是 myelofibrosis。 以為 refractory anemia 是典型纖維化疾病:PMF、PV、ET 都可能有骨髓纖維化,refractory anemia 通常沒有。 把疾病演進方向寫反:ET、PV 可以轉為骨髓纖維化,PMF 並不會經常發展為 ET。 把 target cell、spherocyte、rouleaux 當成 PMF 的典型血球:PMF 的代表性變化是淚滴狀紅血球合併有核紅血球。 以為 PMF 的 LAP 下降:LAP 下降是 CML 的特徵。PMF 的 LAP 正常或升高。 記錯 JAK2 突變率:PMF 約半數,選項寫「90% 以上」就是錯的。MPL W515 約 5% 則是正確敘述。 以為多數病人脾臟不腫大:髓外造血使絕大多數病人脾腫大,病程後期更明顯。 以為會轉化為淋巴性白血病:PMF 轉化的是 AML,比例約 10%~20%。 忽略鑑別診斷:選項說「須排除 BCR-ABL」或「須與轉移性乳癌、肺癌造成的次發性纖維化區隔」,都是正確敘述。 記憶口訣 「巨板放 PDGF,TGF、bFGF 一起來,EPO 不在列; 纖維乾吸改切片,淚滴有核加幼髓,巨大血小板,標靶不出現; LAP 不降、BCR-ABL 陰,JAK2 一半、MPL 五; 脾大、晚期貧血,一到二成轉 AML。」